【病例报告】滑动喉气管成形术治疗先天性声门下区狭窄1例及随访

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作者：王超1　冯致余2　孟晨1　马静1　杨彦亮2　王少超3　王磊3　许风雷4通信作者：许风雷，Email：laifuju@126.com作者单位：1山东大学附属儿童医院（济南市儿童医院）呼吸介入科，济南 250022；2山东大学附属儿童医院（济南市儿童医院）心脏外科,济南 250022;3山东大学附属儿童医院（济南市儿童医院）麻醉科,济南 250022;4山东省立医院耳鼻喉科，济南 250021本文刊发于 中华实用儿科临床杂志,2022,37(20):1583-1585.引用本文：王超,冯致余,孟晨,等.滑动喉气管成形术治疗先天性声门下区狭窄1例及随访[J].中华实用儿科临床杂志,2022,37(20):1583-1585.DOI:10.3760/cma.j.cn101070-20220331-00341.
摘要
对 2021年12月山东大学附属儿童医院呼吸介入科收治的1例先天性声门下区狭窄（C-SGS）行滑动喉气管成形术患儿资料进行回顾性分析。患儿，女，2个月15 d，因“呼吸困难2个月余，气管切开术后23 d”就诊。支气管镜、环状软骨B超提示声门下区狭窄，未见瘢痕增生。结合患儿病史，诊断为C-SGS。入院后2周行滑动喉气管成形术，术后即拔除气管切开套管。术后2个月余随访，恢复良好，无呼吸困难表现。提示对于C-SGS，可在明确诊断后早期、安全手术，提供即时和足够的气道空间，保证良好的声音质量和吞咽功能。
关键词
滑动喉气管成形术；先天性声门下区狭窄；婴儿
先天性声门下区狭窄（congenital subglottic stenosis，C-SGS)是一种先天性喉发育畸形［1］，出生后即可因呼吸困难而紧急气管插管，管腔狭窄严重者无法经声门插管，需气管切开保障通气。外科手术是根治重度C-SGS的唯一方法，目前国内报道较多的术式为喉气管重建术［2］，但在婴儿期完成该手术十分困难。滑动喉气管成形术无需自体软骨移植或植入物支撑，术后无需气管切开，可在婴儿期甚至新生儿期手术，在国外已有成功案例［3］，国内尚未见报道。本研究分析1例接受滑动喉气管成形术的C-SGS患儿资料，以丰富临床医师对于该病及手术方式的认识。本研究通过山东大学附属儿童医院医学伦理委员会批准［批准文号：SDFE-IRB/T-2022009］，患儿监护人知情同意。
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临床资料回顾性研究。患儿，女，2个月15 d，因“呼吸困难2个月余，气管切开术后23 d”于2021年12月入院。患儿34+2周因胎膜早破剖宫产娩出，出生体质量3.1 kg,出生后即出现呼吸困难，考虑“新生儿呼吸窘迫综合征”，于当地医院先后予气管插管机械通气-无创呼吸机辅助通气-鼻导管吸氧及对症支持治疗10 d，病情好转出院，出院时仍有吸气性喉鸣及气促表现；出院10 d再次就医，因呼吸困难气管插管机械通气，于两家医院先后5次拔管撤机失败，期间行支气管镜检查提示喉梗阻。23 d前因撤机困难行气管切开术，术后1周复查支气管镜提示声门下区管腔似狭窄。患儿经气管切开套管接人工鼻呼吸平稳，但无法耐受堵管，为进一步诊治转至山东大学附属儿童医院呼吸介入科。入院查体：体质量4.5 kg，经气切套管接人工鼻通气，呼吸稍促，三凹征(+)，双肺呼吸音粗，可闻及少许痰鸣音及喘鸣音，心、腹及神经系统查体未见异常。辅助检查：颈部强化ＣＴ：颈部各组织结构及间隙显示清楚，未见异常软组织肿块，强化扫描未见异常密度灶，气管切开并见插管影，插管上段管腔较窄（图1）。支气管镜检查：声门下区狭窄（图2），黏膜光滑，未见瘢痕，外径4.0 mm内镜无法通过，外径2.8 mm内镜可勉强通过。环状软骨B超示环状软骨短轴形态不规则，内径狭窄，较窄处内径约3.1 mm（图3）。诊疗过程：入院后经支气管镜及环状软骨B超检查，结合患儿出生后即出现呼吸困难，诊断C-SGS，Myer-Cotton分级量表［4］评为3级狭窄，经耳鼻喉科、心脏外科、麻醉科多学科会诊，患儿监护人签署知情同意书后行滑动喉气管成形术。患儿取平卧位，去除气管切开处插管，更换为无菌插管及呼吸机管道。取颈部气管切开上缘横切口。逐层切开皮肤、皮下组织、颈阔肌，游离肌瓣。气管切开周围组织癖痕增生。纵形切开胸骨甲状肌，切开甲状腺峡部、两侧结扎缝合。充分游离，暴露甲状软骨、环状软骨及气管上段，注意保护喉返神经。正中剖开环状软骨弓及甲状软骨下部，见声门下明显狭窄、黏膜肥厚。沿环状软骨下缘向后横断气管。切除声门下肥厚黏膜，解除狭窄，可顺利通过4.7 mm插管。切除气管上端部分膜部，修剪气管上缘。5-0不可吸收线连续缝合气管与环状软骨后壁。经口插入3.5气管插管，越过吻合口。前壁间断缝合（图4）。术后第2天拔除气管插管，患儿出现呼吸困难，行支气管镜检查提示声门下区可通过4.0 mm支气管镜，吻合口尚未愈合，管腔塌陷（图5），再次予气管插管支撑通气1周后拔管，患儿呼吸平稳，无喘息、气促表现，复查支气管镜示声门下区管腔通畅，吻合口已愈合，黏膜完整。复查环状软骨B超提示环状软骨内径约5.6 mm，较前明显增宽。经治疗患儿无喉鸣、呼吸困难，予出院。出院2周（术后2个月）患儿有少许喉鸣，无呼吸困难，再次入院复查支气管镜提示声门下区少许瘢痕增生，管腔略狭窄，予6.0 mm 球囊扩张治疗，管腔较前通畅（图6），喉鸣消失。
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讨论C-SGS是发病率第3位的先天性喉部疾病，居先天性喉软化和声带麻痹之后，是导致1岁以下儿童气管切开最常见的病因［5］，然而气管切开不能治愈C-SGS，并给患儿及其家庭带来很多生理、心理问题，随着喉气管手术的发展，外科手术已成为治疗C-SGS的首选方法，目前主要术式包括喉气管重建术(LTR)［6］、环气管部分切除术（PCTR）及其扩大术式（ECTR）［7-8］、滑动喉气管成形术。LTR、PCTR及ECTR可根治C-SGS，但手术均较复杂，新生儿及婴儿期麻醉困难（肺储备容量小、需氧量高、低体温的风险等），使得这个年龄组的手术不易完成。上述手术解决方案一般推荐从1岁开始［3］，早期气管切开难以避免。PCTR术后的总体拔管率超过80%，但再手术率为4%~41%，LTR再手术率为22%~45%［3］。C-SGS治疗仍需探索更好的手术方案，可在明确诊断后早期、安全手术，提供即时和足够的气道空间，保证良好的声音质量和吞咽功能。Rovó等［3］于2020年首次报道通过滑动喉气管成形术治疗C-SGS，该术式应用了治疗长段气管狭窄的经典手术——“滑动气管成形术”的原理，将狭窄的喉气管进行纵向滑动，创造更宽的气道。该研究入组7例，均在出生5个月内完成了手术，平均随访36个月，无复发病例。其优势在于：（1）不受年龄限制，新生儿期即可进行手术；（2）术中无需切除部分喉软骨框架，可最大程度保持喉部结构的稳定性，术后不必保持气管切开或放置支撑器；（3）无需移植自体软骨，可避免自体软骨供体部位的自身免疫反应或移植物吸收，进而避免管腔塌陷导致手术失败。本研究通过滑动喉气管成形术成功救治了1例2个月15 d的C-SGS患儿，虽然患儿术前已经进行了气管切开，但并不影响手术操作，术后1周拔管撤机成功，未再出现明显呼吸困难，避免了患儿长期气管切开。滑动喉气管成形术可能是解决C-SGS更为有效的手术方案，本课题组将继续随访，对手术疗效及日后生长发育情况进行评估。
参考文献略（制作：新乡医学院期刊社网络与数字出版部）

《中华实用儿科临床杂志》
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