【小儿神经基础与临床】目标-活动-丰富运动干预对脑性瘫痪高危儿粗大及精细运动功能的影响

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| 面向临床，突出实用
作者：苑爱云　罗光金　赵静　王淑婷　侯梅通信作者：侯梅，Email:qdhoum@163.com作者单位：青岛市妇女儿童医院康复科，青岛 266034本文刊发于 中华实用儿科临床杂志,2023,38(2):125-130.引用本文：苑爱云,罗光金,赵静,等.目标-活动-丰富运动干预对脑性瘫痪高危儿粗大及精细运动功能的影响[J].中华实用儿科临床杂志,2023,38(2):125-130.DOI:10.3760/cma.j.cn101070-20220426-00457.
摘要
目的　探讨目标-活动-丰富运动（GAME）疗法对脑性瘫痪(脑瘫)高危儿粗大及精细运动功能的影响。方法　前瞻性研究。采用随机、单盲、对照试验选取2017年11月至2019年11月青岛市妇女儿童医院康复科收治且符合纳入标准的脑瘫高危儿116例，按照随机数字表法分为对照组（58例）和观察组（58例），2组再根据Peabody运动发育量表-2（PDMS-2）的粗大运动发育商（GMQ）分为轻度组、中度组及重度组，治疗期间对照组和观察组分别脱落4例及8例，最终纳入对照组54例，观察组50例。对照组早期干预采用常规康复治疗，观察组采用GAME疗法进行干预。治疗前及治疗12周后，采用粗大运动功能评定量表-88（GMFM-88）、PDMS-2的粗大运动发育商（GMQ）和PDMS-2的精细运动发育商（FMQ）评定患儿的运动功能。采用χ2检验或Fisher′s确切概率法比较一般资料中的性别，采用t检验比较2组患儿年龄和评估指标。结果　与治疗前比较，2组患儿治疗后的GMFM-88评分、GMQ及FMQ均显著提高，差异均有统计学意义［对照组GMFM-88:(63.52±10.06)分比（47.02±8.19）分、t=-19.770，GMQ:83.02±15.52比73.56±14.72、t=-18.180，FMQ:81.19±14.88比71.22±13.92、t=-18.413，均P<0.05；观察组GMFM-88:(68.06±10.82)分比（46.16±8.73）分、t=-32.856，GMQ:89.98±18.10比72.94±13.84、t=-17.089，FMQ:88.34±18.08比72.26±13.74、t=-15.370，均P<0.05］,且治疗后观察组的GMFM-88评分、GMQ、FMQ均明显高于对照组，差异均有统计学意义（GMFM：t=-2.176，GMQ:t=-2.111，FMQ:t=-2.210，均P<0.05）。治疗后，观察组GMFM-88增加值：轻度组（24.11±3.36）分、中度组（22.91±3.46）分，分别与重度组（15.70±4.08）分相比，t=5.881、5.164，均P<0.05；GMQ增加值：轻度组（19.61±6.83）、中度组（18.27±6.61）分别与重度组（9.80±4.29）相比，t=4.098、3.915，均P<0.05；FMQ增加值：轻度组（18.72±7.11）、中度组（17.36±6.10）分别与重度组（8.50±5.82）相比，t=3.873、3.863，均P<0.05,轻度组和中度组GMFM-88评分、GMQ和FMQ增加值均较重度组显著增加，差异均有统计学意义。结论　与常规早期康复训练比较，GAME疗法能更好地提高脑瘫高危儿的粗大及精细运动功能，且对轻-中度脑瘫高危儿的疗效更优。
关键词
脑性瘫痪；高危儿；目标-活动-丰富运动疗法；运动功能；早期干预
脑性瘫痪（脑瘫）是儿童时期最常见的肢体残疾，以运动障碍为突出表现，常伴有感知觉、认知、交流、癫痫和继发的肌肉骨骼问题［1］，给家庭和社会带来沉重负担。早期诊断、早期干预是改善脑瘫患儿临床预后的关键。对婴儿早期达不到脑瘫诊断标准而有可能发展为脑瘫的患儿称为脑性瘫痪高危儿（infants at high risk of cerebral palsy），简称脑瘫高危儿［2］。早期特异性的康复干预可阻止其向脑瘫发展或减轻脑瘫程度。近年来，国内儿童康复事业迅猛发展，脑瘫早期干预的内容及形式趋于多样，但各级康复机构的技术水平参差不齐，部分治疗措施缺乏循证医学证据支持，因此，脑瘫高危儿的早期干预理念与措施亟待更新。国外研究发现，目标-活动-丰富运动(goals-activity-motor enrichment,GAME)干预方案可有效地改善脑瘫高危儿的粗大运动结局［3-4］，但目前GAME方案在国内的应用报道较少，是否对粗大运动和精细运动功能均裨益尚未可知；且该方案如何具体实施尚无标准可依。因此，本研究旨在探索GAME方案对脑瘫高危儿粗大及精细运动功能的影响，并初步探索GAME方案的实施模式，以期为脑瘫高危儿干预策略的制订及GAME方案在临床的具体实施提供参考。
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资料与方法1.1　研究对象　采用随机、单盲、对照试验方法。选取2017年11月至2019年11月青岛市妇女儿童医院康复科收治且符合纳入标准的脑瘫高危儿116例，采用随机数字表法分为对照组和观察组，每组58例。2组按照 Peabody 粗大运动发育商（GMQ），分为轻度组（80～89）、中度组（70～79）及重度组（35～69）。治疗期间对照组4例、观察组8例患儿因经济原因或出现发热、感染而退出本研究，最终对照组54例，观察组50例。2组患儿不同亚组之间性别、纠正月龄比较差异均无统计学意义（均P>0.05），具有可比性，见表1。本研究通过青岛市妇女儿童医院医学伦理委员会批准（批准文号：QFELL-KY-2022-26），并获得患儿监护人书面知情同意。1.2　纳入标准　（1）符合文献报道的脑瘫高危儿诊断标准［2,5-6］；（2）存在围生期脑损伤高危因素，如早产儿、缺氧、窒息、颅内出血、多胎、母孕期疾病等；（3）头颅影像学存在脑结构性病变，如脑白质损伤、脑积水、皮质损伤、基底核区信号异常、脑发育畸形、颅内出血、多发囊性软化灶等；（4）月龄：矫正月龄3～12月龄；（5）一般状况好，能配合康复治疗者；（6）监护人签署知情同意书。1.3　排除标准　（1）已明确诊断为遗传代谢病；（2）存在活动性癫痫；（3）严重先天性心脏病不能耐受训练；（4）视听觉障碍；（5）口服调整肌张力药物者；（6）因其他原因或研究者认为不合适的情况需退出研究。1.4　头颅影像学结果　对照组主要表现：脑室周围白质软化（periventricular leukomalacia,PVL）或囊性脑室周围白质软化（cystic periventricular leukomalacia,cPVL） 24例，脑室周围出血性梗死5例，丘脑和基底核病变10例，先天性脑发育畸形9例，其余6例未见明显结构异常或非特异性改变。观察组主要表现：PVL或cPVL 23例，脑室周围出血性梗死6例，丘脑和基底核病变9例，先天性脑发育畸形7例，其余5例未见明显结构异常或非特异性改变。1.5　治疗方法　1.5.1　对照组采用常规康复治疗　（1）运动治疗采用传统的神经发育学疗法(neuro developmental treatments,NDT)促进运动功能发育。包括抚触、关节活动度训练、移动运动、运动里程碑练习。每日2次，每次45 min。（2）作业治疗：双手协调、手眼协调、主动抓握等训练，促通精细功能。每日1次，每次30 min。对照组康复训练在医院完成，每日共120 min，每周5 d，连续干预12周。1.5.2　观察组采用GAME疗法［3］　（1）目标设定：据评估结果及具体的(specific)、可衡量的(measurable)、能够达到的(attainable)、相关的(relevent)及有时限的(time-bound)的SMART原则，医师、治疗师与家长共同参与设定目标。每4周再评估，目标达成后设定新的康复目标。如患儿入组时能拱背坐，则初次目标可设为独坐1~3 min，目标达成后，新目标可设为坐位自由玩。（2）目标导向性强化运动训练：训练过程基于运动学习原理，激发患儿积极完成目标任务，适时适度改变任务，增加运动的复杂性及挑战性，确保婴儿自主参与运动。例如为实现坐位下自由玩玩具的目标，设定如下活动：治疗师于患儿身后适当控制骨盆扶腰坐，利用游戏诱导坐位下够取玩具或双手协调玩玩具，提高核心肌力及躯干竖直能力；继而患儿单臂支撑维持坐位，诱导对侧上肢由低到高、由前方到侧方取放物品，实现躯干回旋及动态平衡能力；循序渐进使得患儿在活动中建立坐位平衡，实现坐位自由玩玩具的目的。训练过程中，随着患儿运动能力的提高，治疗师逐渐减少辅助，适当提高难度，诱导患儿在运动任务中自我启动。（3）父母教育及家庭项目：医师、治疗师对家长进行简单的运动任务分析训练，并与家长共同讨论设定家庭项目，指导家长进行家庭活动训练。活动应提供抓握、够取及负重机会，并有利于婴儿独立执行。如为逐步实现坐位自由玩耍的目标，可利用（2）中的训练理念，指导家长利用家中的玩具进行坐位训练。（4）环境丰富：协助家长在家庭中建立运动丰富的游戏环境，建立与目标活动有关物理场所，指导与目标任务相匹配的玩具及家庭用具的选择。如进行坐位自由玩耍的训练，需指导家长选择合适高度的椅子及桌子，椅子高度需满足患儿双脚着地、小腿与大腿垂直、大腿与地面平行；桌面高度为患儿坐下后与肘关节位置基本等高。观察组GAME方案医院及家庭训练各1次/d，总有效训练时长各为60 min,每周5 d，连续干预12周。训练过程中视孩子的状态、承受能力及配合情况，可适当间断休息。1.6　评定指标　由一名对分组情况不知情的且具有10年以上工作经验的评定治疗师对患儿在治疗前后进行评估。每次评估均在患儿情绪状态较好，无外界干扰的条件下进行。1.6.1　粗大运动功能评估　（1）采用粗大运动功能评定量表-88（Gross Motor Function Measure-88,GMFM-88)［7］记录A能区卧位与翻身、B能区坐位及C能区跪与爬的得分情况。每一项分值范围为0～3分，评分越高表示粗大运动功能越好。（2）采用Peabody运动发育量表第2版(Peabody Development Motor Scale-2，PDMS-2)［8］进行评分，每一项分值范围为0～2分，由原始分查表得出标准分，再由标准分查表得出GMQ。1.6.2　精细运动功能评估　采用PDMS-2进行评分，每一项分值范围为0～2分，把原始分换算至标准分，查表得出精细运动发育商（fine motor quotients，FMQ）。大量研究表明，GMFM-88及PDMS-2发育量表在评估脑瘫患儿运动功能方面有较高的信度及效度［9-11］。1.7　统计学处理　应用SPSS 23.0统计学软件分析数据，计数资料采用χ2检验或Fisher′s确切概率法，计量资料用x̄±s表示，采用配对样本t检验进行组内治疗前后统计学比较，采用独立样本t检验进行组间比较。P<0.05 为差异有统计学意义。
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结果2.1　2组治疗前后粗大和精细运动功能的比较　治疗前2组患儿粗大运动功能（GMFM-88、GMQ）及精细运动功能（FMQ）评分比较差异均无统计学意义（均P>0.05）；治疗后，2组患儿的粗大运动功能（GMFM-88、GMQ）及精细运动功能（FMQ）评分均较治疗前显著提高，差异均有统计学意义（均P<0.05），且观察组 GMFM-88、GMQ及FMQ评分均明显高于对照组，差异均有统计学意义（均P<0.05），见表2。2.2　对照组不同亚组治疗后GMFM-88、GMQ及FMQ评分增加值比较　治疗后，对照组的轻度组及中度组与重度组比较差异均无统计学意义（均P>0.05），见表3。2.3　观察组不同亚组治疗后GMFM-88、GMQ及FMQ评分增加值比较　治疗后，观察组不同亚组评分增加值组间比较，轻度组及中度组均较重度组显著增加，差异均有统计学意义（均P<0.05）,见表4。
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讨论随着产科及新生儿重症监护综合干预技术的提高，脑损伤儿的存活率显著增加，脑瘫患病率未明显降低。目前对于脑瘫，尚无特效治疗手段，诊断为脑瘫的平均年龄为19个月，早期诊断、早期干预对于改善脑瘫患儿临床结局至关重要。2017年Novak 等题为《脑性瘫痪早期精准诊断与早期干预治疗进展》的系统评价，明确提出可以将诊断时间提前至纠正胎龄6月龄以内［12-13］。一旦诊断为脑瘫或脑瘫高危儿，应立即进行符合年龄要求的个体化干预［6,14］。洪永锋等［15］对不同时机开始康复干预对2岁前脑瘫及其高危儿粗大运动疗效的研究发现， 在出生后3个月内开始正规康复的疗效最佳，出生后3～6个月开始正规康复的疗效次之，仍较理想；出生后6～12个月和出生后12～24个月才开始正规康复的疗效依次递减。因此，脑瘫高危儿及早进行正规康复干预尤其重要。发育中的脑较成人的神经可塑性更强，脑功能重塑受病理生理及环境因素的共同影响。世界卫生组织（WHO）发布的《国际功能、残疾和健康分类-儿童与青少年版》(International Classification of Functioning,Disability and Health,Children and Youth Version,ICF-CY)为儿童康复奠定了理论基础，其中明确强调了个人与环境因素对儿童康复的重要性。2014年Morgan教授团队首次报道GAME方案，对脑瘫高危儿的早期干预发现，GAME方案可有效改善脑瘫高危儿的运动结局［3］。该团队2015和2016年相继发表2篇文章，进一步证实GAME方案可有效改善0~12月龄脑瘫高危儿的运动轨迹，尤其是轻-中度脑瘫高危儿［4,16］。GAME方案设计的核心要素包括目标导向性强化运动训练、家庭项目、父母教育和环境丰富。强调针对特定任务下的练习，激发患儿自发产生的主动运动，高强度地练习生活中的任务和活动，其作用机制是体验依赖的神经可塑性。父母是孩子最好的老师，指导并鼓励家长参与到孩子个体化的训练中，并形成家庭项目，教给父母最大程度利用孩子的清醒时间，提供孩子自然学习机会。构建丰富的运动游戏环境，提供与目标有关的实践活动的物理场所，利于设定负重、够取和抓握任务。有文献已经明确了运动干预的有效性［17］，推荐有效的绿灯措施包括目标导向性训练、家庭计划、环境强化等。GAME方案的设计理念以运动学习理论为基础，核心要素充分利用了“活动” 和“经验” 依赖性神经可塑性原理，符合ICF-CY框架理论和早期干预的最新理念，且具备低成本、安全有效的优越性。目前，我国脑瘫高危儿早期规范化干预方案尚存在较多问题，不乏缺乏循证支持的干预手段。GAME方案作为一个尚未普及的早期干预手段，其具体实施策略在我国应用的经验尚少，目前有关GAME疗法的本土研究鲜见报道。苑爱云等［18］对3~12月龄轻、中度发育障碍患儿进行研究，观察组和对照组在常规康复训练的基础上，分别增加GAME方案和神经发育学疗法进行干预8周，发现与神经发育学疗法相比，GAME疗法能更好地改善轻中度发育障碍婴儿的运动功能，且较小年龄组的患儿进步较快。吴德等［19］的研究发现GAME疗法和NDT疗法对脑瘫高危儿的粗大运动和精细运动均有显著疗效，但GAME疗法对认知发育的改善优于NDT疗法，并可降低脑瘫的发生率。本研究发现，观察组的GMFM-88、GMQ、FMQ评分均明显高于对照组，且治疗后观察组不同亚组各评分增加值组间比较，轻度组及中度组均较重度组显著增加（均P<0.05）。提示GAME方案较传统康复治疗能更有效地促进脑瘫高危儿的粗大运动及精细运动功能，且对轻-中度脑瘫高危儿的疗效更优，这与吴德等［19］及Morgan 教授团队的研究结果相类似［3-4］。Brando等［20］尝试将GAME方案应用于巴西先天性寨卡病毒综合征婴儿（0～12个月），评估GAME方案对先天性寨卡病毒综合征导致的脑瘫高危婴儿的影响；这项小样本的试验性研究发现， GAME组与标准照护组相比，婴儿的运动和认知能力改善方面无显著差异。作者分析，可能与样本量小、入组患儿病情重，研究周期短有关。上述研究某种程度上亦提示GAME方案在改善轻中度脑瘫高危儿运动结局的优越性。本研究引入2014年Morgan等［3］创建的GAME干预方案，融入了目标导向性训练、家庭参与、环境丰富、主动活动等多个元素，发现可有效改善轻中度脑瘫高危儿的粗大及精细运动功能。本研究为临床脑瘫高危儿早期康复方案制定提供可能的经验，为GAME方案中国本土标准化方案的探索提供了参考及推广经验。本研究的不足之处：研究纳入病例数相对较少，研究周期相对较短，对围生期高危因素、影像学表现未进行分层处理，未进行认知方面的评估及远期预后的随访，在以后的研究中将进一步完善。
参考文献略
本文编辑：申玉美
数字编辑：郑成铭
制作：新乡医学院期刊社网络与数字出版部

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